Descriviamo il caso di un paziente con Leishmaniosi mucosa (LM) e prima diagnosi di infezione da HIV trattato con miltefosina per grave reazione allergica ad amfotericina B liposomiale (L-AmB). Paziente maschio nigeriano di 59 anni, da oltre 40 anni residente in Italia. Da mesi senso di ostruzione nasale con riscontro a visita ORL di mucosa nasale iperplastica e sanguinante; alla biopsia documentazione di granulomatosi compatibile con Leishmaniosi, confermata dalla positività all’analisi molecolare (ITS1-PCR-RFLP identifica Leishmania donovani complex). Il paziente, ricoverato, presenta buone condizioni generali, lesione essudativa e stenosante al vestibolo nasale sinistro, ipertensione arteriosa. Agli esami bioumorali emoglobina 13.1 g/dL, globuli bianchi 4410 cell/mm3 con neutrofili 1330 cell/mm3, piastrine 163 migl/mm3, ALT 80 UI/ml, ipergammaglobulinemia (31%) con picco omogeno in zona gamma. Negativa sierologia e PCR per Leishmania su sangue periferico. Il test HIV risulta positivo con HIV-RNA 252,000 copie/ml (sottotipo G) in assenza di resi- stenze genotipiche, CD4 140 cell/mm3,. Nei limiti Rx torace ed ECT addome, all’ECT cuore ipertrofia ventricolare sinistra, alla RM encefalo leucoaraiosi. Per l’infezione da HIV viene introdotta terapia con FTC/TDF+DTG e profilassi con Cotrimoxazolo. Per la LM il paziente inizia L-AmB (4mg/Kg die, con challenge test) associata a steroide, ben tollerata nei giorni 1-5. In corso di infusione al 10° giorno si verifica shock anafilattico con grave edema della glottide che richiede intubazione per via broncoscopica e osservazione in terapia intensiva. Nei giorni seguenti viene effettuata tracheostomia per persistenza della flogosi a livello della glottide e difficoltà all’estubazione (negativa la PCR per Leishmania ad una biopsia della mucosa aritenoidea). Dopo 2 settimane, rimossa la cannula tracheostomica, il pa- ziente viene trasferito in reparto medico con recupero delle condizioni generali. A distanza di 3 settimane viene introdotta terapia con Miltefosina orale (50 mg x3/die) ben tollerata ed il paziente è dimesso in 49a giornata con regressione della lesione nasale. Il control- lo ambulatoriale ad 1 mese mostra buone condizioni generali, non novità ORL, HIV-RNA <20 copie/ml, CD4 200 cell/mm3. Dopo 28 giorni di terapia con Miltefosina, il paziente sta proseguendo da 45 giorni il farmaco come profilassi al dosaggio di 50 mg x2die, in attesa di recupero immunologico sostenuto. La particolarità del caso descritto (LM come prima diagnosi di infezione da HIV avanzata) è legata alla drammatica reazione avversa ad L-AmB che ha indotto all’utilizzo di Miltefosina, ad oggi tollerata ed efficace. Sebbene il farmaco sia approvato da FDA per l’utilizzo nelle forme di Leishmaniosi mucosa da L. braziliensis, non è nota l’attività nei confronti di altre specie, in particolare L.infantum, probabile agente eziologico del quadro clinico presentato; sono inoltre estremamente li- mitati i dati circa l’efficacia terapeutica nei pazienti immunodepressi e l’eventuale schema terapeutico da utilizzare come profilassi secondaria.

Paglicci, L., Gagliardini, R., Rossetti, B., Tordini, G., Di Muccio, T., Montagnani, F., et al. (2018). UTILIZZO DI MILTEFOSINA IN PAZIENTE CON LEISHMANIOSI MUCOSA ED INFEZIONE DA HIV. LE INFEZIONI IN MEDICINA, 438-438.

UTILIZZO DI MILTEFOSINA IN PAZIENTE CON LEISHMANIOSI MUCOSA ED INFEZIONE DA HIV

L. Paglicci;R. Gagliardini;G. Tordini;F. Montagnani;C. Miracco;G. Stella;A. Lanari;BORGO, VALENTINA;S. Modica;C. Spertilli-Raffaelli;D. Redi;L. Zammarchi;A. De Luca;G. Zanelli
2018-01-01

Abstract

Descriviamo il caso di un paziente con Leishmaniosi mucosa (LM) e prima diagnosi di infezione da HIV trattato con miltefosina per grave reazione allergica ad amfotericina B liposomiale (L-AmB). Paziente maschio nigeriano di 59 anni, da oltre 40 anni residente in Italia. Da mesi senso di ostruzione nasale con riscontro a visita ORL di mucosa nasale iperplastica e sanguinante; alla biopsia documentazione di granulomatosi compatibile con Leishmaniosi, confermata dalla positività all’analisi molecolare (ITS1-PCR-RFLP identifica Leishmania donovani complex). Il paziente, ricoverato, presenta buone condizioni generali, lesione essudativa e stenosante al vestibolo nasale sinistro, ipertensione arteriosa. Agli esami bioumorali emoglobina 13.1 g/dL, globuli bianchi 4410 cell/mm3 con neutrofili 1330 cell/mm3, piastrine 163 migl/mm3, ALT 80 UI/ml, ipergammaglobulinemia (31%) con picco omogeno in zona gamma. Negativa sierologia e PCR per Leishmania su sangue periferico. Il test HIV risulta positivo con HIV-RNA 252,000 copie/ml (sottotipo G) in assenza di resi- stenze genotipiche, CD4 140 cell/mm3,. Nei limiti Rx torace ed ECT addome, all’ECT cuore ipertrofia ventricolare sinistra, alla RM encefalo leucoaraiosi. Per l’infezione da HIV viene introdotta terapia con FTC/TDF+DTG e profilassi con Cotrimoxazolo. Per la LM il paziente inizia L-AmB (4mg/Kg die, con challenge test) associata a steroide, ben tollerata nei giorni 1-5. In corso di infusione al 10° giorno si verifica shock anafilattico con grave edema della glottide che richiede intubazione per via broncoscopica e osservazione in terapia intensiva. Nei giorni seguenti viene effettuata tracheostomia per persistenza della flogosi a livello della glottide e difficoltà all’estubazione (negativa la PCR per Leishmania ad una biopsia della mucosa aritenoidea). Dopo 2 settimane, rimossa la cannula tracheostomica, il pa- ziente viene trasferito in reparto medico con recupero delle condizioni generali. A distanza di 3 settimane viene introdotta terapia con Miltefosina orale (50 mg x3/die) ben tollerata ed il paziente è dimesso in 49a giornata con regressione della lesione nasale. Il control- lo ambulatoriale ad 1 mese mostra buone condizioni generali, non novità ORL, HIV-RNA <20 copie/ml, CD4 200 cell/mm3. Dopo 28 giorni di terapia con Miltefosina, il paziente sta proseguendo da 45 giorni il farmaco come profilassi al dosaggio di 50 mg x2die, in attesa di recupero immunologico sostenuto. La particolarità del caso descritto (LM come prima diagnosi di infezione da HIV avanzata) è legata alla drammatica reazione avversa ad L-AmB che ha indotto all’utilizzo di Miltefosina, ad oggi tollerata ed efficace. Sebbene il farmaco sia approvato da FDA per l’utilizzo nelle forme di Leishmaniosi mucosa da L. braziliensis, non è nota l’attività nei confronti di altre specie, in particolare L.infantum, probabile agente eziologico del quadro clinico presentato; sono inoltre estremamente li- mitati i dati circa l’efficacia terapeutica nei pazienti immunodepressi e l’eventuale schema terapeutico da utilizzare come profilassi secondaria.
2018
Paglicci, L., Gagliardini, R., Rossetti, B., Tordini, G., Di Muccio, T., Montagnani, F., et al. (2018). UTILIZZO DI MILTEFOSINA IN PAZIENTE CON LEISHMANIOSI MUCOSA ED INFEZIONE DA HIV. LE INFEZIONI IN MEDICINA, 438-438.
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